Giovannini M, et al. Medico e Bambino Pagine Elettroniche 2014; 17(4) http://www.medicoebambino.com/?id=CCO1404_30.html MeB – Pagine Elettroniche Volume XVII Aprile 2014 numero 4 CASO CONTRIBUTIVO UNA TUMEFAZIONE STERNALE DA OSTEOMIELITE Michela Giovannini1, Fabrizio Pugliese, Luca Casadio, Federico Marchetti UOC di Pediatria e Neonatologia, Ospedale di Ravenna, AUSL della Romagna 1 Scuola di Specializzazione in Pediatria, Università di Ferrara Indirizzo per corrispondenza: federico.marchetti@ausl.ra.it A STERNAL SWELLING CAUSED BY OSTEOMYELITIS Key words Primary sternal osteomyelitis, Kingella kingae, Children Abstract Primary sternal osteomyelitis cases are rare. The etiological agents are those of osteomyelitis. In the case presented the hypothetical diagnosis was osteomyelitis caused by Kingella kingae, a pathogenic bacterium that is a frequent cause of osteomyelitis in children. Such a hypothetical diagnosis should be made if the age is < 3-4 years, the general physical conditions are not compromised, there is no fever or low fever and if laboratory analyses are scarcely significant. At present it is possible to identify the bacterium through targeted analyses of specific real-time polymerase chain reaction. RIASSUNTO I casi di osteomielite con primitiva localizzazione sternale sono rari. Gli agenti eziologici sono quelli comuni delle osteomieliti. Nel caso da noi descritto abbiamo ipotizzato, ma senza avere la certezza, di essere di fronte a una osteomielite da Kingella kingae, un germe patogeno sempre più frequentemente descritto nei casi di osteomielite nei bambini piccoli. A questo germe bisogna pensare come possibile causa di osteomielite se l’età è inferiore ai 3-4 anni, se le condizioni generali non sono compromesse, se la febbre è assente o non elevata, se siamo di fronte a una scarsa significatività degli esami di laboratorio. Vi è attualmente la possibilità di arrivare a una identificazione di questo germe, attraverso indagini mirate di specific real-time polymerase chain reaction. CASO CLINICO Marta (nome di fantasia), 14 mesi, giunge alla nostra osservazione per la comparsa da 3 giorni di una tumefa- zione dura a carico del terzo inferiore dello sterno, con iperemia della cute sovrastante nelle 12 ore antecedenti. La bambina aveva avuto una flogosi delle prime vie aeree e dal giorno prima era febbrile (valore massimo 38,5 °C). I genitori della piccola negavano recenti traumatismi in regione sternale. Le condizioni cliniche generali erano ottime. La tumefazione (Figura 1) si presentava dura e dolente al tatto, con cute sovrastante iperemica. Figura 1. Tumefazione sternale. L’ecografia dei tessuti molli evidenziava al terzo distale dello sterno un ispessimento marcato, isoecogeno ai tessuti limitrofi, non delimitabile, con lieve linfedema. La radiografia mostrava una irregolarità del profilo corticale anteriore del nucleo di ossificazione distale, compatibile con infrazione e un ispessimento dei tessuti molli presternali. La RM della sede rilevava una alterazione del segnale delle strutture osteocartilaginee del III metamero sternale e dell’apofisi ensiforme con edema midollare e distensione da componente liquida intra-articolare tra corpo sternale e processo ensiforme (Figura 2). Gli indici di flogosi erano moderatamente aumentati (PCR 50 mg/l), con emocromo nella norma. L’ecografia addominale e la radiografia del torace escludevano la presenza di masse. Nella norma sono risultati il dosaggio dell’acido omovanillico e vanilmandelico. La diagnosi è stata quella di una osteomielite dello sterno. Prima della diagnosi definitiva (che è stata formalizzata dopo l’esecuzione della RM) era stata intrapresa terapia per via orale con amoxicillina + acido clavulanico Pagina 1 di 1 Giovannini M, et al. Medico e Bambino Pagine Elettroniche 2014; 17(4) http://www.medicoebambino.com/?id=CCO1404_30.html con evidenza di uno rapido sfebbramento e riduzione dell’eritema della cute dopo 24-36 ore dall’inizio del trattamento. La terapia antibiotica è stata mantenuta per 21 giorni con progressivo miglioramento clinico della tumefazione, sino a completa normalizzazione. Figura 2. RM dello sterno. Alterazione del segnale delle strutture osteocartilaginee del III metamero sternale e dell’apofisi ensiforme con edema midollare e distensione da componente liquida intra-articolare tra corpo sternale e processo ensiforme. Matta e coll.3 hanno condotto una revisione della letteratura sui casi di osteomielite sternale pubblicati nella letteratura in lingua inglese. Sono riportati 18 casi (età 0,518 anni come range di età, 12 casi con età inferiore ai 4 anni). L’agente eziologico più frequentemente isolato è stato lo Staphylococcus aureus, seguito dalla Salmonella nei bambini con anemia falciforme. Singoli casi sono stati descritti da Streptococcus pneumoniae, Candida sp. e da micobatteri (tubercolari e non). Luegmair e coll.4 hanno descritto 6 casi di osteomielite sternale (non riportati nella revisione di Matta), dovuti a una infezione da Kingella kingae. I 6 bambini (2 maschi e 4 femmine) avevano una età compresa tra i 10 e i 15 mesi. Un caso era stato preceduto da flogosi delle vie aeree, uno da un trauma. Senza dati anamnestici degni di nota i restanti pazienti. Tutti erano apiretici al momento del ricovero, solo 2 avevano avuto rialzo febbrile nei giorni precedenti. Gli indici di flogosi in tutti i casi si presentavano normali o solo lievemente aumentati. Le indagini colturali e la PCR hanno identificato la presenza della Kingella kingae. La diagnosi eziologica è stata formalizzata dopo aspirazione ed enucleazione della lesione. Le immagini del lavoro originale, riferite a un caso, sono riportate nella Figura 3). DISCUSSIONE L’obiettività clinica della bambina e la concomitante presenza di un quadro febbrile e PCR lievemente aumentata erano indicative di una possibile infezione ossea e/o dei tessuti molli. Andava presa in considerazione anche una ipotesi neoplastica, anche se la sintomatologia aveva avuto un esordio apparentemente acuto. Le immagini ecografiche, della radiografia e della RM erano suggestive per una possibile osteomielite. In particolare la RM mostrava in corrispondenza del III metamero del corpo sternale, dell’apofisi ensiforme e dell’articolazione tra loro compresa una tumefazione con alterazione delle strutture osteo-cartilaginee, associate a un quadro compatibile con edema midollare. A ciò si associava la presenza di componente liquida intra-articolare tra il corpo sternale e il processo ensiforme con ispessimento della capsula riconducibile a focolai infiammatori. La completa risoluzione del problema con la terapia antibiotica, in assenza di recidive, ha confermato la diagnosi. Non sono stati eseguiti esami colturali e non sappiamo quale sia stato l’agente batterico responsabile. Nei bambini l’osteomielite colpisce prevalentemente le ossa lunghe (soprattutto femore e tibia, più raramente omero e ossa pelviche); solitamente si sviluppa un focus osteomielitico isolato, ma nel 5-20% dei casi vi è una localizzazione multifocale1. L’interessamento delle ossa del torace non è comune e rappresenta solo il 3% delle osteomieliti derivanti da disseminazione ematogena di agenti patogeni2. Tra le ossa toraciche, l’osteomielite sternale è molto rara (0,2% dei casi di osteomielite ematogena)3. Figura 3. Massa sternale non fluttuante dello sterno con quadro alla RM di tumefazione dei tessuti molli e artrite tra il manubrio e il processo xifoideo (da voce bibliografica 4). Gli Autori della segnalazione dei 6 casi di osteomielite sternale (tutti bambini piccoli) concludono il loro lavoro sottolineando che l’interessamento dello sterno, in particolare della giunzione tra manubrio e processo xifoideo, Pagina 2 di 2 Giovannini M, et al. Medico e Bambino Pagine Elettroniche 2014; 17(4) http://www.medicoebambino.com/?id=CCO1404_30.html possa essere peculiare se non addirittura patognomonico dell’infezione da Kingella kingae4. Il ruolo della Kingella come possibile ed emergente agente eziologico delle osteomieliti, artriti settiche e spondolodisciti nel bambino è sempre più frequentemente descritto in letteratura1,5-9. In recenti studi di popolazione viene riportato che, con le nuove tecniche diagnostiche (PCR), la Kingella sarebbe il primo agente eziologico implicato nelle osteomieliti ed artriti settiche nei bambini piccoli10,11 (vedi Box per un approfondimento). L’osteomielite sternale determina l’insorgenza di una tumefazione di consistenza dura, dolente alla palpazione, di dimensioni che tendono ad aumentare progressivamente nel tempo. La diagnosi può essere anche tardiva. La diagnosi differenziale deve tenere in considerazione la possibilità di un trauma e soprattutto quella di un tumore. In presenza di un coinvolgimento dell’articolazione clavicolo-sternale si può pensare a una delle possibili sedi di localizzazione della osteomielite cronica ricorrente multifocale (CRMO). Nei casi di osteomielite sternale descritti in letteratura le tecniche di imaging utilizzate dimostrano la scarsa utilità della radiografia dello sterno, mentre l’ecografia della tumefazione consente di evidenziare l’infarcimento flogistico dei tessuti molli circostanti o un quadro di osteoartrite. La RM risulta in genere particolarmente significativa, evidenziando la tumefazione sottocutanea, l’artrite della giunzione tra manubrio e processo xifoideo e la presenza di eventuali lesioni litiche. Nel nostro caso la radiografia mostrava una infrazione ossea e potrebbe essere indicativa del fatto che l’infezione fosse presente da alcuni giorni, senza sintomi sistemici o locali rilevanti. La terapia delle osteomieliti sternali è la stessa proposta nei casi di infezione in altri segmenti ossei1,12. L’antibiotico, alla luce delle recenti evidenze, è previsto inizialmente per via ev (di solito con una cefalosporina di II generazione), ma con un rapido passaggio, in caso di pronta risposta, alla terapia orale1. Nei bambini piccoli viene consigliata una copertura nei confronti della Kingella1 (vedi Box). Nel nostro caso la scelta di mantenere la terapia per via orale (senza passaggio a quella ev) è stata motivata dalla pronta risposta osservata a distanza di 36 ore dall’inizio dell’antibiotico. In alcuni dei casi descritti in letteratura con localizzazione sternale è stato necessario ricorrere a una toilette chirurgica. CONCLUSIONI I casi di osteomielite con primitiva localizzazione sternale sono rari. Gli agenti eziologici sono quelli comuni delle osteomieliti. Nel caso da noi descritto abbiamo ipotizzato (ma senza avere la certezza) di essere di fronte a una osteomielite da Kingella, un germe patogeno sempre più frequentemente descritto nei casi di osteomielite nei bambini piccoli. A questo germe bisogna pensare come possibile causa di osteomielite se l’età è inferiore ai 3-4 anni, se le condizioni generali non sono compromesse, se la febbre è assente o non elevata, se siamo di fronte a una scarsa significatività degli esami di laboratorio. Vi è attualmente la possibilità di arrivare a una identificazione di questo germe, attraverso indagini mirate di PCR. Box - KINGELLA KINGAE: DA SAPROFITA A POSSIBILE AGENTE PATOGENO Kingella kingae è un batterio anaerobio facoltativo, betaemolitico, Gram negativo, normale commensale del faringe posteriore. Le prime segnalazione di un possibile ruolo patogeno di questo normale commensale delle prime vie aeree risalgono agli inizi del 1990. Negli adulti e nella seconda infanzia tale batterio può diventare patogeno in concomitanza di patologie croniche o situazioni di immunodepressione, determinando quadri di batteriemia, endocardite e, più raramente, meningite, peritonite, pericardite e infezioni oculari. Le manifestazioni cliniche più frequenti tuttavia sono quelle della osteomielite e artrite settica in bambini sani di età compresa tra i 6 e i 36 mesi5. In una recente sorveglianza condotta in Israele dei 312 casi di infezione da Kingella documentati 296 (95%) avevano una età inferiore ai 4 anni (incidenza annuale di 9,4 casi su 100.000). L’artrite settica da Kingella solitamente colpisce ginocchia, anche, gomiti e spalle; non raramente vengono interessate anche le articolazioni metacarpofalangee, il calcagno, la clavicola e lo sterno. Kingella sarebbe responsabile di circa ¼ delle spondilodisciti nei bambini piccoli6. Tipicamente nelle infezioni da Kingella gli indici di flogosi (VES e PCR) sono solo modicamente aumentati e la formula leucocitaria può essere normale o appena indicativa di infezione batterica in atto (con neutrofilia). Anche le condizioni cliniche generali non sono mai significativamente compromesse, come di solito accade nei casi di osteomielite da altri agenti eziologici. Il bambino può essere anche afebbrile o presentarsi con lieve rialzo termico. Più raramente può presentarsi con iperpiressia. Kingella è sensibile alle penicilline e cefalosporine; raramente è riportata una produzione di beta-lattamasi. È anche sensibile agli aminoglicosidi, macrolidi, cloramfenicolo e chinolonici, mentre è resistente ai glicopeptidi. Circa il 40% dei ceppi isolati sono resistenti alla clindamicina. BIBLIOGRAFIA [1] Faust SN, Clark J, Pallett A, Clarke NM. Managing bone and joint infection in children. Arch Dis Child 2012;97:545-53. [2] Osteomyelitis. In: Nelson Textbook of Pediatrics, edited by Kliegman RM, et al. 19th edt. 2011, pagg 2841-5. [3] Matta RF, El Hajje MJ, Safadieh L, et al. Primary sternal osteomyelitis: a report of two cases with literature review. Pediatr Infect Dis J 2010;29:976-8. [4] Luegmair M, Chaker M, Ploton C, Berard J. Kingella kingae: osteoarticular infection of sternum in children. A report of six cases. J Child Orthop 2008;2:443-7. [5] Yagupsky P. Kingella kingae: from medical rarity to an emerging paediatric pathogen. Lancet Infect Dis 2004;4(6):358-67. 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[11] Ceroni D, Dubois-Ferriere V, Cherkaoui A, et al. Detection of Kingella kingae osteoarticular infections in children by oropharyngeal swab PCR. Pediatrics 2013;131(1):e230-5. [12] Marchetti F, Rizzello E, Poropat F, et al. Trattamento antibiotico di osteomielite, artrite settica e piomiosite. Medico e Bambino 2010;29(9):585-9. Pagina 4 di 4
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